Development of a rabbit model for assessment of surgical treatment for adductor spasmodic dysphonia

内転型痙攣性発声障害は難治性希少疾患であり、診断や治療は高い専門性を要す。他覚的検査による診断基準は未だ設けられておらず、診断されるまでに年月を要する患者は少なくなく、ボツリヌス毒素の局所注射や手術といった治療が行われているが、疾患の希少性から治療の比較は困難である。当研究では痙攣性発声障害ウサギモデルを作成することで、病態や診断、治療に対して解明を図る。麻酔を施行後に、ウサギの喉頭と気管を露出して、2ヶ所の気管切開をおいた。尾側の気管切開口は気道確保とし、頭側の気管切開口からは空気流を流し、同時に声門下圧を測定した。甲状軟骨形成術IVを施行すると声帯がスリット状に変化し、空気流を流し吹鳴を起こした。両側の反回神経を同定し愛護的に電極を設置し、一定の刺激条件下で電気刺激を行うと、スリット状の声帯が過内転を起こし、詰まった音を得た。これが痙攣性発声障害ウサギモデルである。痙攣性発声障害ウサギモデルに、片側反回神経切断を加えると詰まった音は改善した。吹鳴時、痙攣性発声障害ウサギモデル、片側反回神経切断を加えた状態の3つの条件で、声門下圧と内視鏡所見、音響分析をそれぞれ評価した。これらからは、痙攣性発声障害ウサギモデルにおいて、声門の過閉鎖が引き起こされていること、片側反回神経切断により過閉鎖が抑制されていることが示唆された。以上から、in vivoとしては初となる痙攣性発声障害と同様の発声症状をきたす動物モデルを作成し、その妥当性を明らかにした。

内転型痙攣性発声障害は難治性希少疾患であり、診断や治療は高い専門性を要す。他覚的検査による診断基準は未だ設けられておらず、診断されるまでに年月を要する患者は少なくなく、ボツリヌス毒素の局所注射や手術といった治療が行われているが、疾患の希少性から治療の比較は困難である。当研究では痙攣性発声障害ウサギモデルを作成することで、病態や診断、治療に対して解明を図る。麻酔を施行後に、ウサギの喉頭と気管を露出して、2ヶ所の気管切開をおいた。尾側の気管切開口は気道確保とし、頭側の気管切開口からは空気流を流し、同時に声門下圧を測定した。甲状軟骨形成術IVを施行すると声帯がスリット状に変化し、空気流を流し吹鳴を起こした。両側の反回神経を同定し愛護的に電極を設置し、一定の刺激条件下で電気刺激を行うと、スリット状の声帯が過内転を起こし、詰まった音を得た。これが痙攣性発声障害ウサギモデルである。痙攣性発声障害ウサギモデルに、片側反回神経切断を加えると詰まった音は改善した。吹鳴時、痙攣性発声障害ウサギモデル、片側反回神経切断を加えた状態の3つの条件で、声門下圧と内視鏡所見、音響分析をそれぞれ評価した。これらからは、痙攣性発声障害ウサギモデルにおいて、声門の過閉鎖が引き起こされていること、片側反回神経切断により過閉鎖が抑制されていることが示唆された。以上から、in vivoとしては初となる痙攣性発声障害と同様の発声症状をきたす動物モデルを作成し、その妥当性を明らかにした。