Loss of Lrp2 in zebrafish disrupts pronephric tubular clearance but not forebrain development.
Loss of Lrp2 in zebrafish disrupts pronephric tubular clearance but not forebrain development.
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DOI：
10.1002/dvdy.22624
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发表时间：
2011-06
影响因子：
2.5
通讯作者：
Willnow, Thomas E.
中科院分区：
文献类型：
--
作者：
Kur, Esther;Christa, Anna;Veth, Kerry N.;Gajera, Chandresh R.;Andrade-Navarro, Miguel A.;Zhang, Jingjing;Willer, Jason R.;Gregg, Ronald G.;Abdelilah-Seyfried, Salim;Bachmann, Sebastian;Link, Brian A.;Hammes, Annette;Willnow, Thomas E.
低密度脂蛋白受体相关蛋白2 （LRP2）是一种从线虫到人类保守的多功能细胞表面受体。在哺乳动物中，它在胚胎前脑的模式形成中作为超音hedgehog基因和骨形态发生蛋白通路的调节剂，并在成人肾脏中作为一种清除受体。对该LRP在其他门中的活性知之甚少。本文将LRP2的功能阐释扩展到斑马鱼作为受体（dys）功能的模式生物。我们证明了Lrp2在胚胎和幼鱼中的表达重现了哺乳动物大脑和肾脏中的表达模式。此外，我们研究了lrp2和lrp2b受体缺乏的后果，lrp2b是鱼类特有的同源物，我们使用ENU诱变或敲除morpholino。虽然受体缺乏的斑马鱼患有明显的肾吸收缺陷，但它们的大脑发育正常，这表明受体功能在肾原管清除中的进化守恒，而不是硬骨鱼前脑的模式。
Low-density lipoprotein receptor-related protein 2 (LRP2) is a multifunctional cell surface receptor conserved from nematodes to humans. In mammals, it acts as regulator of sonic hedgehog and bone morphogenetic protein pathways in patterning of the embryonic forebrain and as a clearance receptor in the adult kidney. Little is known about activities of this LRP in other phyla. Here, we extend the functional elucidation of LRP2 to zebrafish as model organism of receptor (dys)function. We demonstrate that expression of Lrp2 in embryonic and larval fish recapitulates the patterns seen in mammalian brain and kidney. Furthermore, we studied the consequence of receptor deficiencies in lrp2 and in lrp2b, a homologue unique to fish, using ENU mutagenesis or morpholino knockdown. While receptor-deficient zebrafish suffer from overt renal resorption deficiency, their brain development proceeds normally, suggesting evolutionary conservation of receptor functions in pronephric duct clearance but not in patterning of the teleost forebrain.
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影响因子：
4.6
作者：
Spoelgen, R;Hammes, A;Willnow, TE
通讯作者：
Willnow, TE
影响因子：
4.5
作者：
Veth KN;Willer JR;Collery RF;Gray MP;Willer GB;Wagner DS;Mullins MC;Udvadia AJ;Smith RS;John SW;Gregg RG;Link BA
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Link BA
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作者：
KIMMEL, CB;BALLARD, WW;SCHILLING, TF
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作者：
McCarthy, RA;Barth, JL;Argraves, WS
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作者：
Kantarci, Sibel;Al-Gazali, Lihadh;Pober, Barbara R.
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Pober, Barbara R.