Generation of a new six1-null line in Xenopus tropicalis for study of development and congenital disease.
Generation of a new six1-null line in Xenopus tropicalis for study of development and congenital disease.
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DOI：
10.1002/dvg.23453
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发表时间：
2021-12
期刊：
影响因子：
--
通讯作者：
Horb M
中科院分区：
文献类型：
--
作者：
Coppenrath K;Tavares ALP;Shaidani NI;Wlizla M;Moody SA;Horb M
脊椎动物Six(Sine Oculis Homeobox)家族的同源结构域转录因子在几个器官的发育中发挥着关键作用。SIX1在颅骨胎盘发育中起核心作用，包括内耳的前体组织，以及其他颅骨感觉器官和肾脏。在人类中，SIX1的突变是一些鳃-耳-肾综合征(BOR)病例的基础，该综合征的特征是中度到严重的听力损失。我们利用CRISPR/Cas9技术在热带非洲爪哇建立了一个SIX1突变株系，可供研究界使用。我们证明，在幼虫阶段，SIX1缺失的动物在耳囊、颅神经节、颧弓和神经管中表现出可能的SIX1靶基因的基因表达严重中断。在蝌蚪阶段，SIX1缺失的动物表现出畸形的Meckel‘s软骨、角软骨和耳囊软骨形态。这一突变系将对研究几个器官的发育以及涉及这些组织的先天性综合征具有价值。
The vertebrate Six (Sine oculis homeobox) family of homeodomain transcription factors play critical roles in the development of several organs. Six1 plays a central role in cranial placode development, including the precursor tissues of the inner ear, as well as other cranial sensory organs and the kidney. In humans, mutations in SIX1 underlie some cases of branchio-oto-renal syndrome (BOR), which is characterized by moderate to severe hearing loss. We utilized CRISPR/Cas9 technology to establish a six1 mutant line in Xenopus tropicalis that is available to the research community. We demonstrate that at larval stages, the six1-null animals show severe disruptions in gene expression of putative Six1 target genes in the otic vesicle, cranial ganglia, branchial arch and neural tube. At tadpole stages, six1-null animals display dysmorphic Meckel’s, ceratohyal and otic capsule cartilage morphology. This mutant line will be of value for the study of the development of several organs as well as congenital syndromes that involve these tissues.
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