Strain-Dependent Modifier Genes Determine Survival in Zfp423 Mice.
Strain-Dependent Modifier Genes Determine Survival in Zfp423 Mice.
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菌株依赖性修饰基因决定Zfp423小鼠的存活率
DOI：
10.1534/g3.120.401720
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发表时间：
2020-11-05
期刊：
影响因子：
--
通讯作者：
Hamilton BA
中科院分区：
文献类型：
--
作者：
Alcaraz WA;Liu Z;Valdes P;Chen E;Valdovino Gonzalez AG;Wade S;Wong C;Kim E;Chen HM;Ponn A;Concepcion D;Hamilton BA
Zfp423编码一种转录调控蛋白，与典型信号传导和谱系途径相互作用。小鼠Zfp423或其人类同源基因ZNF423的突变与一系列发育异常有关，使人联想到纤毛病，包括小脑蚓发育不全和其他中线脑缺陷。在大多数品系背景下，Null小鼠的生存能力降低。在这里，我们发现了C57BL/6J背景下的完全致死性，与13个伴侣菌株中的任何一个回交的优势挽救，具有菌株依赖的生存频率，并且证据表明在第5染色体上存在BALB/c衍生的生存修饰位点。生存数据表明围产期和产后均有死亡率。在C57BL/6J和BALB/c基因背景中观察到的亚胚型基因陷阱等位基因的解剖数据表明，背景对Zfp423缺失的敏感性有总体影响，而不是对生存能力的二元影响。
Zfp423 encodes a transcriptional regulatory protein that interacts with canonical signaling and lineage pathways. Mutations in mouse Zfp423 or its human ortholog ZNF423 are associated with a range of developmental abnormalities reminiscent of ciliopathies, including cerebellar vermis hypoplasia and other midline brain defects. Null mice have reduced viability in most strain backgrounds. Here we show complete lethality on a C57BL/6J background, dominant rescue in backcrosses to any of 13 partner strains, with strain-dependent survival frequencies, and evidence for a BALB/c-derived survival modifier locus on chromosome 5. Survival data indicate both perinatal and postnatal periods of lethality. Anatomical data from a hypomorphic gene trap allele observed on both C57BL/6J and BALB/c congenic backgrounds shows an aggregate effect of background on sensitivity to Zfp423 loss rather than a binary effect on viability.
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影响因子：
64.5
作者：
Chaki M;Airik R;Ghosh AK;Giles RH;Chen R;Slaats GG;Wang H;Hurd TW;Zhou W;Cluckey A;Gee HY;Ramaswami G;Hong CJ;Hamilton BA;Cervenka I;Ganji RS;Bryja V;Arts HH;van Reeuwijk J;Oud MM;Letteboer SJ;Roepman R;Husson H;Ibraghimov-Beskrovnaya O;Yasunaga T;Walz G;Eley L;Sayer JA;Schermer B;Liebau MC;Benzing T;Le Corre S;Drummond I;Janssen S;Allen SJ;Natarajan S;O'Toole JF;Attanasio M;Saunier S;Antignac C;Koenekoop RK;Ren H;Lopez I;Nayir A;Stoetzel C;Dollfus H;Massoudi R;Gleeson JG;Andreoli SP;Doherty DG;Lindstrad A;Golzio C;Katsanis N;Pape L;Abboud EB;Al-Rajhi AA;Lewis RA;Omran H;Lee EY;Wang S;Sekiguchi JM;Saunders R;Johnson CA;Garner E;Vanselow K;Andersen JS;Shlomai J;Nurnberg G;Nurnberg P;Levy S;Smogorzewska A;Otto EA;Hildebrandt F
通讯作者：
Hildebrandt F
影响因子：
3.5
作者：
Alcaraz, Wendy A.;Chen, Edward;Hamilton, Bruce A.
通讯作者：
Hamilton, Bruce A.
影响因子：
8.1
作者：
Shao M;Hepler C;Vishvanath L;MacPherson KA;Busbuso NC;Gupta RK
通讯作者：
Gupta RK
影响因子：
4.8
作者：
Masserdotti, Giacomo;Badaloni, Aurora;Consalez, G. Giacomo
通讯作者：
Consalez, G. Giacomo
DOI：
10.1073/pnas.0609184103
发表时间：
2006-12-19
影响因子：
11.1
作者：
Alcaraz, Wendy A.;Gold, David A.;Hamilton, Bruce A.
通讯作者：
Hamilton, Bruce A.