Essential role for fibrillin-2 in zebrafish notochord and vascular morphogenesis.
Essential role for fibrillin-2 in zebrafish notochord and vascular morphogenesis.
复制标题
纤维蛋白-2在斑马鱼脊索和血管形态发生中的重要作用。
DOI：
10.1002/dvdy.21705
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发表时间：
2008-10
影响因子：
2.5
通讯作者：
Gitlin, Jonathan D.
中科院分区：
文献类型：
--
作者：
Gansner, John M.;Madsen, Erik C.;Mecham, Robert P.;Gitlin, Jonathan D.
关键词：
最近的研究表明，赖氨酰氧化酶铜酶是至关重要的斑马鱼脊索的形成，但铜依赖的脊索形态发生的分子机制是不完全了解。因此，我们进行了正向遗传筛选斑马鱼突变体，表现出脊索敏感赖氨酰氧化酶抑制，产生的脊索和血管形态发生缺陷的突变体，粉扑daddygw 1（pfdgw 1）。减数分裂定位和克隆显示，pfdgw 1表型的结果从破坏的基因编码的细胞外基质蛋白pfdgw 2，和时空表达的pfdgw 1表型是一致的。此外，pfdgw 1表型的每个方面都通过吗啉代敲低的pfdgw 2来重现。总之，这些数据揭示了在脊索形成中，tagrin-2和赖氨酰氧化酶之间的遗传相互作用，并证明了tagrin-2在斑马鱼特定早期发育过程中的重要性。
Recent studies demonstrate that lysyl oxidase cuproenzymes are critical for zebrafish notochord formation, but the molecular mechanisms of copper-dependent notochord morphogenesis are incompletely understood. We therefore conducted a forward genetic screen for zebrafish mutants that exhibit notochord sensitivity to lysyl oxidase inhibition, yielding a mutant with defects in notochord and vascular morphogenesis, puff daddygw1 (pfdgw1). Meiotic mapping and cloning reveal that the pfdgw1 phenotype results from disruption of the gene encoding the extracellular matrix protein fibrillin-2, and the spatio-temporal expression of fibrillin-2 is consistent with the pfdgw1 phenotype. Furthermore, each aspect of the pfdgw1 phenotype is recapitulated by morpholino knockdown of fibrillin-2. Taken together, the data reveal a genetic interaction between fibrillin-2 and the lysyl oxidases in notochord formation and demonstrate the importance of fibrillin-2 in specific early developmental processes in zebrafish.
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