重症度の異なるゲノム編集マウスを用いた筋ジストロフィー重症化機序に関する研究
重症度の異なるゲノム編集マウスを用いた筋ジストロフィー重症化機序に関する研究
利用不同严重程度的基因组编辑小鼠研究肌营养不良症的加重机制
批准号：
22K07021
负责人：
宮崎 大吾
金额：
$2.66万
依托单位：
依托单位国家：
日本
项目类别：
Grant-in-Aid for Scientific Research (C)
财政年份：
2022
资助国家：
日本
项目状态：
未结题
起止时间：
2022-04-01 至 2025-03-31
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英文摘要
本研究はBMD患者でエクソン欠失毎に病状の進行や重症度が異なることに注目し、それぞれのエクソン欠失をもつモデルマウスの作成と比較検討を行うことでBMDの重症化機序を解明することを目的とする研究である。C57BL/6J野生型マウスに重症度の異なる複数のエクソン欠失をCRISPR/Cas9ゲノム編集を用いて導入したBMDモデルマウスを作成し、当初計画したすべての系列が作成完了した。作成した複数のBMDモデルマウス系列を用いて、エクソン欠失毎の表現型や病理学的な変化に関して確認を行った。エクソン欠失の違いにより、BMDモデルマウスの筋力低下の出現時期やその程度、病理学的な差異が認められることを確認できた。心筋障害や呼吸障害も含めた多角的な解析は今後に必要であるが、本モデルマウスはBMDの病態と重症化機序を解明する上で有用である可能性を考えている。これらの結果に関して第６３回日本神経学会学術大会と第８回日本筋学会学術集会にて報告を行った。今後、英語論文化に向けてデータを解析中である。
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会议论文
A study on genome editing mouse models carrying exon-deletions of severe- and mild-form BMD
携带重度和轻度 BMD 外显子缺失的基因组编辑小鼠模型的研究
携带重度和轻度 BMD 外显子缺失的基因组编辑小鼠模型的研究
DOI：
--
发表时间：
2022
期刊：
影响因子：
--
作者：
[Daigo Miyazaki]
通讯作者：
Daigo Miyazaki
重症度の異なる複数のベッカー型筋ジストロフィーモデルマウスを用いた重症化機序に関する研究
不同严重程度贝克型肌营养不良模型小鼠的加重机制研究
不同严重程度贝克型肌营养不良模型小鼠的加重机制研究
DOI：
--
发表时间：
2022
期刊：
影响因子：
--
作者：
[Daigo Miyazaki, 宮崎大吾]
通讯作者：
宮崎大吾
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