Control of vertebrate intraflagellar transport by the planar cell polarity effector Fuz.
Control of vertebrate intraflagellar transport by the planar cell polarity effector Fuz.
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DOI：
10.1083/jcb.201204072
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发表时间：
2012-07-09
期刊：
影响因子：
--
通讯作者：
Wallingford JB
中科院分区：
文献类型：
--
作者：
Brooks ER;Wallingford JB
平面细胞极性效应器 Fuz 是鞭毛内运输系统正常粒子动力学所必需的，特别是在蛋白质的逆行运输中。纤毛在发育和体内平衡中发挥着关键作用，纤毛结构或功能的缺陷会导致一系列人类疾病。纤毛发生是通过鞭毛内运输（IFT）系统完成的，该系统是一组控制纤毛轴丝内货物双向运输的蛋白质。在本文中，我们提出了一个用于脊椎动物 IFT 动力学体内分析的新平台。利用这个平台，我们发现平面细胞极性（PCP）效应子Fuz是脊椎动物纤毛中正常IFT动力学所必需的，这是将PCP与纤毛发生的核心机制直接联系起来的第一个证据。此外，我们表明 Fuz 在逆行 IFT 蛋白而非顺行 IFT 蛋白的运输中发挥了特定作用。这些数据将 Fuz 置于核心机制之外的一小组已知 IFT 效应子中，此外，将 Fuz 确定为一种区分逆行和顺行 IFT 复合物的新型细胞质效应子。
The planar cell polarity effector Fuz is required for normal particle dynamics of the intraflagellar transport system, specifically in the retrograde transport of proteins. Cilia play key roles in development and homeostasis, and defects in cilia structure or function lead to an array of human diseases. Ciliogenesis is accomplished by the intraflagellar transport (IFT) system, a set of proteins governing bidirectional transport of cargoes within ciliary axonemes. In this paper, we present a novel platform for in vivo analysis of vertebrate IFT dynamics. Using this platform, we show that the planar cell polarity (PCP) effector Fuz was required for normal IFT dynamics in vertebrate cilia, the first evidence directly linking PCP to the core machinery of ciliogenesis. Further, we show that Fuz played a specific role in trafficking of retrograde, but not anterograde, IFT proteins. These data place Fuz in the small group of known IFT effectors outside the core machinery and, additionally, identify Fuz as a novel cytoplasmic effector that differentiates between the retrograde and anterograde IFT complexes.
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