Identification of adult mineralized tissue zebrafish mutants.
Identification of adult mineralized tissue zebrafish mutants.
复制标题
DOI：
10.1002/dvg.20712
复制
发表时间：
2011-04
期刊：
影响因子：
1.5
通讯作者：
Yelick, Pamela C.
中科院分区：
文献类型：
--
作者：
Andreeva, Viktoria;Connolly, Michelle H.;Stewart-Swift, Caitlin;Fraher, Daniel;Burt, Jeffrey;Cardarelli, Justin;Yelick, Pamela C.
斑马鱼的颅面、骨骼和牙齿的发育与高等脊椎动物非常相似。我们的目标是鉴定成年斑马鱼突变体，这些突变体可以用作人类矿化颅面、牙齿和骨骼系统疾病的模型。我们利用大规模的前向遗传化学n -乙基-亚硝基-尿素（ENU）突变筛选，鉴定出17个颅面软骨元件缺陷的早期致死纯合隐性突变体，以及7个具有矿化组织表型的成年纯合隐性突变体，包括颅面形状缺陷、融合缝合、畸形或缺失的骨骼元件、脊柱侧凸和神经弓缺陷。一个突变体同时表现为早期致死纯合子表型和成年杂合子表型。这些结果将斑马鱼模型的效用扩展到胚胎之外，以研究人类骨骼和软骨疾病。
Zebrafish craniofacial, skeletal, and tooth development closely resembles that of higher vertebrates. Our goal is to identify viable adult zebrafish mutants that can be used as models for human mineralized craniofacial, dental, and skeletal system disorders. We utilized a large-scale forward-genetic chemical N-ethyl-nitroso-urea (ENU) mutagenesis screen to identify 17 early lethal homozygous recessive mutants with defects in craniofacial cartilage elements, and 7 adult homozygous recessive mutants with mineralized tissue phenotypes including craniofacial shape defects, fused sutures, dysmorphic or missing skeletal elements, scoliosis, and neural arch defects. One mutant displayed both an early lethal homozygous phenotype and an adult heterozygous phenotype. These results extend the utility of the zebrafish model beyond the embryo, to study human bone and cartilage disorders.
登录
查看更多内容
DOI：
10.1002/jor.20885
发表时间：
2009-10
期刊：
Journal of orthopaedic research : official publication of the Orthopaedic Research Society
影响因子：
--
作者：
Raggio CL;Giampietro PF;Dobrin S;Zhao C;Dorshorst D;Ghebranious N;Weber JL;Blank RD
通讯作者：
Blank RD
影响因子：
0.9
作者：
Connolly, M. H.;Yelick, P. C.
通讯作者：
Yelick, P. C.
影响因子：
0.9
作者：
Yelick, P. C.;Connolly, M. H.
通讯作者：
Connolly, M. H.
影响因子：
4.4
作者：
Coussens AK;Wilkinson CR;Hughes IP;Morris CP;van Daal A;Anderson PJ;Powell BC
通讯作者：
Powell BC