Case report: A unique pediatric case of a primary CD8 expressing ALK-1 positive anaplastic large cell lymphoma of skeletal muscle.
Case report: A unique pediatric case of a primary CD8 expressing ALK-1 positive anaplastic large cell lymphoma of skeletal muscle.
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DOI：
10.1186/1746-1596-7-38
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发表时间：
2012-04-12
影响因子：
2.6
通讯作者：
Marx A
中科院分区：
文献类型：
--
作者：
Gaiser T;Geissinger E;Schattenberg T;Scharf HP;Dürken M;Dinter D;Rosenwald A;Marx A
原发性骨骼肌受累是ALK-1阳性间变性大细胞淋巴瘤（ALCL）中非常罕见的事件。我们描述了一个10岁的男孩提出了三个星期的历史，疼痛和一个明显的公司肿胀在背方面的左大腿。病变的组织学检查显示肿瘤和弥漫性多形性浸润的肌肉大淋巴样细胞。肿瘤细胞呈偏心性、分叶状的“马蹄形”或“肾形”核。细胞显示CD 30、ALK-1、CD 2、CD 3、CD 7、CD 8和穿孔蛋白免疫组化阳性。荧光原位杂交分析显示2 p23中ALK-1基因的特征性重排，导致ALK-1阳性ALCL的诊断。根据ALCL-99-NHL-BFM方案开始化疗，两个周期后完全缓解。该病例说明了儿童ALCL在软组织中的不寻常表现，对化疗反应良好。
Primary involvement of skeletal muscle is a very rare event in ALK-1 positive anaplastic large cell lymphoma (ALCL). We describe a case of a 10-year old boy presenting with a three week history of pain and a palpable firm swelling at the dorsal aspect of the left thigh. Histological examination of the lesion revealed a tumoral and diffuse polymorphic infiltration of the muscle by large lymphoid cells. Tumor cells displayed eccentric, lobulated "horse shoe" or "kidney-shape" nuclei. The cells showed immunohistochemical positivity for CD30, ALK-1, CD2, CD3, CD7, CD8, and Perforin. Fluorescence in situ hybridization analysis revealed a characteristic rearrangement of the ALK-1 gene in 2p23 leading to the diagnosis of ALK-1 positive ALCL. Chemotherapy according to the ALCL-99-NHL-BFM protocol was initiated and resulted in a complete remission after two cycles. This case illustrates the unusual presentation of a pediatric ALCL in soft tissue with a good response to chemotherapy.
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