Identification and characterization of zebrafish mutants defective in locomotion/behavior and application to associ ated human diseases

运动/行为缺陷斑马鱼突变体的鉴定和表征以及在相关人类疾病中的应用

• 批准号: 20680023
• 负责人: HIROMI Hirata
• 金额: $ 16.64万
• 依托单位: Nagoya University
• 依托单位国家: 日本
• 项目类别: Grant-in-Aid for Young Scientists (A)
• 财政年份: 2008
• 资助国家: 日本
• 起止时间: 2008 至 2009
• 项目状态: 已结题
• 来源: https://kaken.nii.ac.jp/grant/KAKENHI-PROJECT-20680023/
• 关键词: ゼブラフィッシュ; 変異体

I identified and analyzed eight zebrafish mutants, which have defects in locomotion and behavior. For instance, mutant mi310 harbored a point mutation in PIG-U gene, which is necessary for biogenesis of GPI-anchored proteins. In mutants, GPI-anchored proteins were not generated and surface expression of voltage-gated sodium channels was perturbed, leading to loss of action potentials. As a consequence, mutant zebrafish did not show escape behavior due to hypofunction of primary sensory neurons. The corresponding gene in human is a good candidate for a responsible gene for a human motor disorder.

我鉴定并分析了八个斑马鱼突变体，它们在运动和行为上都有缺陷。例如，突变体mi310在PIG-U基因上存在点突变，这是gpi锚定蛋白生物发生所必需的。在突变体中，gpi锚定蛋白无法生成，电压门控钠通道的表面表达受到干扰，导致动作电位丧失。结果，突变斑马鱼由于初级感觉神经元功能低下而没有表现出逃避行为。人类的相应基因是人类运动障碍的负责基因的一个很好的候选基因。

项目成果

Characterization of zebrafish motility mutant defective in voltage-gated sodium channel.

电压门控钠通道缺陷斑马鱼运动突变体的表征。

• 发表时间: 2009
• 作者: 平田普三;中野由梨;小田洋一
• 通讯作者: 小田洋一

Zebrafish locomotion and swimming: contribution of fast and slow muscle.

斑马鱼的运动和游泳：快肌和慢肌的贡献。

• 发表时间: 2008
• 作者: Takakura H;Masuda K;Hashimoto T;Iwase S;Jue T;Hiromi Hirata.
• 通讯作者: Hiromi Hirata.

ゼブラフィッシュ運動と行動

斑马鱼的运动和行为

• 发表时间: 2008
• 期刊: 細胞工学 27
• 作者: Matsumoto T;Nagayama K;平田普三
• 通讯作者: 平田普三

Defective glycinergic transmission in zebrafish motility mutants.

斑马鱼运动突变体中的甘氨酸传递缺陷。

• 发表时间: 2010
• 期刊: Front.Mol.Neurosci. 2
• 作者: 平田普三;他
• 通讯作者: 他

発生期のグリシン作動性シナプスの形成

新生甘氨酸能突触的形成

• 发表时间: 2009
• 作者: Matsuo T;Okamoto K;Onai K;Niwa Y;Shimogawara K;Ishiura M.;平田普三
• 通讯作者: 平田普三